Les vascularites gynécologiques sont rares. Le plus souvent, il s’agit d’une découverte histologique fortuite à l’occasion d’une hystérectomie effectuée pour une lésion associée (myome, kyste annexiel, néoplasie). Il s’agit le plus souvent d’une vascularite gynécologique isolée. Cependant, des lésions de vascularite gynécologique peuvent parfois s’inscrire dans le cadre d’une vascularite systémique, en particulier une maladie de Horton.Nous rapportons le cas d’une patiente explorée pour une altération de l’état général avec syndrome inflammatoire persistant et masse annexielle chez qui la mise en évidence de lésions de vascularite gynécologique conduira au diagnostic de maladie de Horton.Une femme de 67ans consultait pour une altération de l’état général avec un amaigrissement de 12kg en environ 6 mois. Elle décrivait également quelques douleurs scapulaires prédominant nettement à gauche, d’horaire mixte, avec des radiographies retrouvant une ascension de la tête fémorale gauche en lien avec une rupture partielle de la coiffe des rotateurs. Elle ne présentait aucun symptôme usuel d’artérite temporale et l’examen vasculaire était normal.La biologie retrouvait un syndrome inflammatoire avec une CRP à 61mg/L, une anémie inflammatoire à 10,8g/dL. La tomodensitométrie thoraco-abdomino-pelvienne mettait en évidence une volumineuse masse kystique ovarienne droite. Il n’y avait pas de stigmate d’aortite, y compris après relecture orientée.Une ovariectomie bilatérale est réalisée sous cœlioscopie. L’analyse anatomopathologique montrait d’une part un cystadénome sereux bénin mais surtout la présence de lésions d’angéite granulomateuse épithélioïde et gigantocellulaire non nécrosante des vaisseaux de moyen calibre des mésosalpynx.Le syndrome inflammatoire persistait après la chirurgie. La patiente décrivait de minimes douleurs de la racine des cuisses, sans retentissement fonctionnel. La biopsie d’artère temporale retrouvait des lésions d’artériosclérose, et une fibrose pariétale segmentaire d’allure cicatricielle, de signification incertaine.Le PET-TDM mis en évidence un hypermétabolisme abarticulaire rhizomélique bilatéral et une atteinte vasculaire aorto-artérielle étendue, signant le diagnostic de maladie de Horton.La découverte d’une vascularite gynécologique est un phénomène rare et quasiment constamment fortuit (0,15 % des hystérectomies/annexectomies toutes causes), les hystérectomies ou annexectomies étant réalisées dans la majorité des cas pour d’autres raisons. Dans l’immense majorité des cas il s’agit d’une vascularite localisée, sans évolution vers une forme systémique. Il s’agit alors le plus souvent de lésions de vascularite non granulomateuse, monofocale, en particulier du col utérin. Plus rarement l’atteinte des artères génitales s’inscrit dans le cadre d’une vascularite systémique. Les patientes sont alors plus âgées, et présentent généralement des signes généraux et/ou un syndrome inflammatoire biologique, comme notre patiente. Sur le plan histologique les lésions sont plus souvent diffuses, touchant l’utérus et/ou les autres organes (trompes, ovaires, paramètres). La maladie de Horton est de loin la vascularite systémique la plus souvent en cause. Dans la majorité des cas les patients présentent des signes d’artérite et/ou une pseudopolyarthrite rhizomélique.Notre observation illustre un mode de découverte peu commun de la maladie de Horton, qui mérite d’être connu. Le recours au PET-TDM a permis d’affirmer formellement le diagnostic, malgré la pauvreté du tableau clinique et la négativité de la biopsie d’artère temporale. La découverte de lésions de vascularite gynécologique est le plus souvent en rapport avec des lésions limitées mais chaque cas doit faire l’objet d’une confrontation anatomo-clinique et biologique et d’un suivi simple de quelques mois afin d’éliminer une vascularite systémique.