Lors d’un déséquilibre glycémique important, des manifestations neurologiques peuvent être rencontrées. Parmi elles, les mouvements anormaux de type hémichorée et hémiballisme ont déjà été décrits mais restent rares et le mécanisme étiopathogène est mal connu.Nous rapportons le cas d’une patiente de 75 ans, diabétique traitée par antidiabétiques oraux et insuline « bed-time » ayant été admise pour confusion hyperthermique brutale associé à des mouvements involontaires, brusques, amples de l’hémicorps gauche. L’examen clinique n’objectivait aucun point d’appel infectieux.Le bilan biologique retrouvait une hyperglycémie majeure à 10,3 g/L, une osmolarité plasmatique à 320 mosm/l et une discrète cétose sans acidose.L’IRM cérébrale a permis d’éliminer une cause vasculaire avec les séquences de diffusion normales. Elle retrouvait un hypersignal T1, isosignal T2 du putamen droit évoquant, dans le contexte d’hyperglycémie majeure, une cause métabolique.Le suivi clinique à la phase aigue a montré une diminution de l’hemiballisme avec la normalisation du profil glycémique et la mise en place d’un traitement par Xenazine*. Lors du contrôle à 6 mois, une régression complète de l’hémiballisme était notée.Cette présentation diffère peu des quelques cas rapportés dans la littérature. Une présentation démographique, clinique et radiologique commune, semble exister. L’évolution est par contre variable selon les cas avec récupération complète ou séquelles avec persistance de mouvements à bas bruits et marche instable.La question du mécanisme physiopathologique reste non résolue. Même si le rôle de l’inflammation et de l’immunité du système nerveux central apparaît prépondérant, d’autres hypothèses ont aussi été émises (hyperviscosité sanguine, foyers d’hypoglycémie localisée...)L’hémiballisme est ainsi une manifestation rare de l’hyperglycémie. Cependant, si le lien entre les manifestations cliniques et l’atteinte anatomique est bien fait, l’explication physiopathologique reste encore imprécise.