La sarcoïdose est une maladie granulomateuse systémique. De rares cas de pelade et d’atteinte ostéolytique du crâne sont décrits séparément dans la littérature. Nous rapportons un cas de pelade révélant une sarcoïdose avec atteinte ostéolytique sous-jacente du crâne.Une patiente d’origine tunisienne de 57ans aux antécédents de diabète non insulino-dépendant, de thyroïdectomie totale sur adénocarcinome papillaire thyroïdien considéré en rémission complète, et d’asthme ancien consulte pour une pelade. L’examen clinique trouve trois plaques alopéciques du cuir chevelu, rétro-auriculaire droite, temporale gauche et du vertex, initialement inflammatoires, croûteuses et prurigineuses, ayant évolué vers un aspect cicatriciel. Le reste de l’examen clinique est normal, notamment sans autre atteinte cutanéo-muqueuse, sans adénopathie ni hépato-splénomégalie.La biopsie cutanée révèle un infiltrat granulomateux et gigantocellulaire sans nécrose caséeuse. L’étude en lumière polarisée, les colorations PAS, Ziehl, bleu alcian et Verhoeff sont négatives, l’étude en immunofluorescence ne trouve aucun dépôt. Les prélèvements bactériologiques et mycologiques sont négatifs. Des traitements topiques successifs par kétoconazole puis bétaméthasone sont inefficaces. Le bilan iconographique et biologique initial est normal en dehors d’une ECA à 56UI/L (N<52UI/L). Le diagnostic de sarcoïdose cutanée est retenu. Un traitement de fond par hydroxychloroquine est débuté. Six mois plus tard, la patiente se présente avec une légère extension des lésions du scalp, une asthénie marquée avec amaigrissement, une toux sèche et une dyspnée de stade II NYHA non fébrile. Le scanner montre des adénomégalies médiastino-hilaires, mésentériques et pelviennes modérément hypermétaboliques au TEP-TDM, associées à syndrome interstitiel bilatéral. Par ailleurs, le TEP-TDM révèle des lésions ostéolytiques focales du vertex et de la pointe mastoïdienne droite intensément hypermétaboliques, en regard des zones de pelade, sans autre atteinte osseuse. L’IRM cérébrale retrouve les lésions osseuses lytiques avec prise de contraste intense en T1, sans atteinte méningée ni cérébrale associée. La ponction lombaire et la biopsie de glande salivaire accessoire sont normales. Les EFR trouvent un syndrome restrictif modéré, sans trouble de la diffusion. Le diagnostic de tuberculose est écarté. Le diagnostic posé est celui de sarcoïdose associant une atteinte pulmonaire de stade 2 et une atteinte cutanée alopéciante du scalp avec ostéolyse sous-jacente. Une corticothérapie à 1mg/kg/jour a été initiée, permettant pour l’instant une évolution favorable sur l’état général et l’atteinte pulmonaire.Si l’atteinte cutanée est fréquente et polymorphe au cours de la sarcoïdose, la pelade reste rare, avec moins de 50 cas décrits dans la littérature, prédominant dans la population afro-américaine. L’atteinte osseuse est également classique, présente dans 3 à 39 % des cas selon les séries, bien que probablement sous-estimée car asymptomatique dans plus de la moitié des cas. Elle touche préférentiellement les petits os des mains et des pieds, ou de façon plus anecdotique le squelette axial et appendiculaire. Les lésions ostéolytiques du crâne sont extrêmement rares avec une quarantaine de cas décrits à ce jour. L’association de ces deux atteintes, rapportée ici pour la première fois, apparaît exceptionnelle. Ces deux formes sont chacune fortement associées à l’existence d’atteintes systémiques, et caractérisées par une mauvaise réponse aux traitements classiques.La pelade peut être un mode de révélation de la sarcoïdose, et peut s’associer à une atteinte ostéolytique sous-jacente qu’il convient de rechercher.