Le SRI associé à une LEMP a fait l’objet de trois cas rapportés conduisant tous à un décès rapide.Une femme de 52 ans présentait en mars 2006 un état de mal épileptique révélant une LEMP et un sida. L’imagerie par résonance magnétique (IRM) montrait 2 plages de démyélinisation frontale et temporale droites avec rehaussement périphérique après injection, sans effet de masse ni œdème. L’analyse du liquide céphalo-rachidien (LCR) était normale hormis la présence en PCR du Polyomavirus JC (PCR JC). Les CD4 étaient à 19/mm 3 (3 %), les CD8 à 378/ mm 3 (65 %) et la charge virale VIH (CV VIH) à 5,5 log.Six semaines après la mise sous traitement anti-rétroviral (HAART), la patiente devenait confuse et aphasique. La sérologie toxoplasmose restait négative. L’IRM montrait une majoration des lésions, avec nécrose, œdème, effet de masse et engagement sous-falcoriel. La biopsie stéréotaxique affirmait le diagnostic de LEMP histologiquement : présence d’un infiltrat inflammatoire lymphocytaire, sans granulome, sans lymphome et par PCR. Les CD4 étaient passés à 79/mm 3 (10 %) et la CV VIH à 2,1 log.Le HAART était arrêté pour être repris 6 semaines plus tard, après 4 cures de cidofovir et prednisone (1 mg/kg/j) dont elle sera sevrée en 9 mois. À 6 et 12 semaines, puis à 23 mois, l’IRM montrait un aspect banal de LEMP, la PCR JC était négative dans le LCR. Les CD4 étaient à 175/mm 3 (18 %) et la CV VIH inférieure à 1,6 log à 23 mois. L’examen neurologique était normalisé chez une patiente autonome.Cette observation illustre la possibilité de SRI sur LEMP et suggère l’intérêt d’une prise en charge incluant une corticothérapie afin d’éviter une issue fatale.